Dilemme diagnostique : L’énigme de la sensation de brûlure en bouche

Cite this as: J Can Dent Assoc ;77:b146
Topics
diagnostic
affections buccodentaires
douleur
adultes


SOMMAIRE

La sensation de brûlure en bouche est un état énigmatique qui peut être difficile à reconnaître et à diagnostiquer. Les praticiens dentaires doivent être en mesure de distinguer la sensation de brûlure primaire (essentielle ou idiopathique) de sa forme secondaire. La forme primaire se caractérise par une sensation de brûlure au niveau de la muqueuse buccale et des zones péribuccales, qui a généralement une distribution bilatérale symétrique, et par l'absence de résultats cliniques et de résultats de laboratoire pertinents. Dans la forme secondaire, la sensation de brûlure est due à des anomalies cliniques ou à un trouble systémique ou psychologique. Jusqu'à maintenant, la sensation primaire de brûlure en bouche a été considérée un diagnostic d'élimination. Nous décrivons le cas d'une femme qui ressentait une sensation de brûlure en bouche et présentons les résultats d'une analyse rétrospective de cas, pour aider les praticiens à comprendre, à reconnaître et à diagnostiquer la sensation primaire de brûlure en bouche.


Introduction

Une femme de 51 ans s'est présentée dans un cabinet dentaire, car elle ressentait une sensation de brûlure bilatérale sur la partie antérieure du dos de la langue, la face antérieure du palais dur et la lèvre inférieure. La patiente a indiqué que la sensation de brûlure était apparue spontanément quelque 10 ans auparavant, mais elle ne se rappelait aucun événement déclencheur. Elle a décrit la sensation de brûlure comme une douleur constante accompagnée d'engourdissements et de picotements, d'une intensité moyenne de 8 [sur une échelle de 0 (absence de douleur) à 10 (douleur maximale)], et indiqué que la douleur empirait généralement à mesure que la journée progressait. La sensation de brûlure avait aussi gagné en intensité depuis son apparition et elle était exacerbée par le stress et la consommation de boissons chaudes, mais elle diminuait lorsque la patiente mangeait. De plus, la femme ressentait une sécheresse de la bouche et avait constamment un goût salé en bouche, peu importe ce qu'elle ingérait. La sensation de brûlure n'avait toutefois pas d'incidence sur son sommeil. La femme était en périménopause et avait reçu des diagnostics de fibromyalgie, de dépression et d'hypertension, troubles pour lesquels elle prenait un antidépresseur, un anticonvulsivant et un antihypertenseur. Ses antécédents dentaires ne montraient rien de particulier. Une variété de tests diagnostiques avaient été faits pour exclure des troubles locaux (lésions de la muqueuse, maladie buccodentaire et infections fongiques ou virales) et systémiques (troubles endocriniens tels que diabète sucré et hypothyroïdie, troubles nutritionnels, anémie et pathologies du système nerveux central); parmi ces tests figuraient des examens dentaires et des études d'imagerie médicale de routine (tomodensitométrie, imagerie par résonance magnétique), des dosages hématologiques, des tests d'allergie et une biopsie de la muqueuse buccale. Aucun de ces examens n'a révélé de signe particulier et n'a permis de découvrir quelque cause sous-jacente à la sensation de brûlure. La patiente ne consommait pas de produits à base de nicotine, d'alcool ou de drogues à usage récréatif et elle n'avait aucune habitude parafonctionnelle.

L'examen, incluant la palpation, n'a montré aucune anomalie des structures extrabuccales (nerfs crâniens, ganglions lymphatiques, muscles, articulations) ou intrabuccales (muqueuse buccale, langue, dentition, tissus parodontaux, restaurations existantes). L'amplitude des mouvements cervicaux n'était pas limitée et les mouvements du rachis cervical n'ont pas reproduit la douleur qui avait amené la patiente à consulter.

Les manifestations cliniques chez cette patiente étaient compatibles avec un diagnostic de sensation de brûlure en bouche. La forme primaire (essentielle ou idiopathique) de cet état se caractérise par une sensation de brûlure dans la muqueuse buccale et les zones péribuccales, avec habituellement une distribution bilatérale symétrique, et par l'absence de résultats cliniques et de résultats de laboratoire pertinents pouvant expliquer la sensation de brûlure1-3. Le diagnostic s'appuie sur l'identification des symptômes et de leurs caractéristiques et l'exclusion de maladies buccales ou systémiques sous-jacentes, en utilisant au besoin des analyses de laboratoire ou d'imagerie complémentaires (ill. 1). La forme primaire de la sensation de brûlure en bouche est donc un diagnostic d'élimination.

Analyse rétrospective de cas antérieurs

La difficulté à parvenir à un diagnostic formel dans le cas présent nous a amené à croire qu'il pourrait être utile d'examiner des cas antérieurs de sensation de brûlure en bouche. Cette analyse rétrospective avait pour but de relever tout schéma qui pourrait faciliter l'établissement d'un diagnostic formel et ainsi mener à l'élaboration de stratégies adéquates de prise en charge.

Une analyse rétrospective a été faite des cas traités dans une clinique de médecine buccale et de traitement de la douleur buccofaciale, avec l'autorisation du comité de révision de l'établissement de l'Université de l'Illinois à Chicago. Les dossiers de 49 patients consécutifs adultes (âgés de 18 ans et plus), ayant consulté pour une sensation de brûlure en bouche durant une période de 5 ans (de janvier 2003 à mars 2008), ont été examinés. La plupart de ces patients (43 ou 88 %) étaient des femmes, pour la plupart âgées dans la cinquantaine (âge moyen de 56,4 ans; fourchette de 33 à 68 ans). Pour chacun de ces cas, l'un des 2 cliniciens (GDK ou JBE) a recueilli les antécédents complets, fait un examen complet et bilan hématologique complet (hémogramme et formule leucocytaire, glycémie à jeun, taux de fer, complexe vitaminique B, acide folique et fonction thyroïdienne), effectué une sialométrie (c.-à-d. détermination du poids de la salive totale stimulée et non stimulée), évalué le patient à la recherche de maladies liées à une hypofonction des glandes salivaires et fait des tests de dépistage de maladies auto-immunes et de maladies des tissus conjonctifs, avant d'établir le diagnostic formel conformément au protocole diagnostique défini à l'ill. 1.

Une légère différence a été observée entre les sièges où la sensation de brûlure a été qualifiée de «pire» (langue > lèvres > palais dur) par les sujets de l'analyse rétrospective et les sièges mentionnés par la patiente (langue > palais dur > lèvre) de la présente étude de cas. Dans l'ensemble, toutefois, les observations étaient compatibles avec les données de la littérature faisant état de multiples sièges de la douleur4-7. Tout comme la patiente de la présente étude de cas, la plupart des sujets de l'analyse rétrospective ont déclaré que la sensation de brûlure était apparue «soudainement» (35 ou 76 %; données non disponibles pour 3 patients) plutôt que «graduellement» (11 ou 24 %; données non disponibles pour 3 patients) et ont qualifié la douleur de «constante» (39 ou 80 %) plutôt que d'«intermittente» (9 ou 18 %) ou «autre» (1 ou 2 %). La patiente du cas à l'étude a décrit la sensation de brûlure en des termes habituels et indiqué que cet état nuisait considérablement à sa qualité de vie1. La durée des symptômes (10 ans) chez cette patiente concordait avec les données de la littérature qui faisaient état de périodes allant de mois à des années, ponctuées ou non de périodes d'arrêt ou de rémission8. L'intensité de la sensation de brûlure est souvent qualifiée de modérée à intense et l'intensité (mais non la nature) de la douleur est parfois comparée à un mal de dent9. De plus, tout comme la patiente de la présente étude de cas et conformément aux données mentionnées dans la littérature8,10,11, la majorité des patients de l'analyse rétrospective (30 ou 63 %; données non disponibles pour 1 patient) ont indiqué que la sensation de brûlure avait gagné en intensité depuis son apparition; seulement 3 patients (6 %; données non disponibles pour 1 patient) ont indiqué qu'il y avait eu diminution des symptômes au fil des ans et 15 (31 %; données non disponibles pour 1 patient) n'ont observé aucun changement. En général, les patients ne ressentent pas la sensation de brûlure durant leur sommeil ou à leur réveil et l'intensité de la douleur augmente progressivement durant la journée pour atteindre son maximum vers la fin de l'après-midi et en début de soirée1,2. Dans l'ensemble, la patiente de la présente étude de cas avait bon nombre de caractéristiques en commun avec les patients de l'analyse rétrospective et d'autres cas mentionnés dans la littérature.

Bon nombre de sujets de l'analyse rétrospective ont relié l'apparition de la sensation de brûlure à un événement identifiable, par exemple un traitement dentaire (13 ou 27 %), un nouveau médicament (8 ou 16 %) ou un autre événement médical ou personnel (7 ou 14 %), mais aucun n'a mentionné de facteurs de stress précis comme éléments déclencheurs de leur état. Les 21 autres patients (43%) ont dit ignorer quel facteur aurait pu déclencher leur état. Selon la littérature, quelque 17 % à 33 % des patients attribuent l'apparition de leurs symptômes à une infection des voies respiratoires supérieures, à une intervention dentaire antérieure ou à une pharmacothérapie (y compris une antibiothérapie)8,12,13, alors que d'autres l'associent à un facteur de stress traumatique6,8,10. Dans le cas présent, la patiente était incapable de se rappeler quelque événement déclencheur, mais elle présentait plusieurs troubles médicaux susceptibles d'avoir des effets psychologiques (p. ex. la dépression). Tout comme chez cette patiente, la sécheresse de la bouche (déclarée par 30 patients ou 61 %) et la perturbation du goût (altération du goût ou changement dans l'intensité du goût, signalés par 26 patients ou 53 %) ont été des symptômes relevés couramment dans l'analyse rétrospective. Ces manifestations sont fréquentes chez les personnes qui ressentent une sensation de brûlure en bouche, tant en conditions expérimentales que cliniques2,4,5,14-20, et elles peuvent être tout aussi, voire plus, perturbantes que la sensation de brûlure elle-même2. La littérature semble également indiquer que, dans certains cas, la sensation de brûlure en bouche diminue ou disparaît après une absorption ou une stimulation orale2, comme ce fut le cas ici. Cette particularité n'a toutefois été signalée que par une minorité des sujets de l'analyse rétrospective (4 ou 8 %), la majorité d'entre eux déclarant plutôt un effet paradoxal d'exacerbation de la sensation de brûlure (20 ou 41 %) ou l'absence de changement (25 ou 51 %), après une absorption ou une stimulation orale. Il y aurait donc lieu d'étudier plus à fond le lien entre la fonction du goût, l'absorption orale et la sensation de brûlure.

Les sujets de l'analyse rétrospective, comme la patiente à l'étude, présentaient généralement des troubles médicaux concomitants (tableau 1). Il est possible que ces troubles systémiques ou que certains médicaments administrés pour traiter ces problèmes aient déclenché les symptômes chez les patients ou y aient contribué, comme l'indique la littérature21-28. Enfin, bon nombre des personnes qui avaient une sensation de brûlure en bouche présentaient davantage de problèmes de santé non spécifiques et des symptômes ménopausiques plus graves que les témoins en santé4.

Tableau 1  Troubles médicaux déclarés par les patients au moment de la consultation

Trouble médical Nombre (%) de patientsa (n = 49)
Hypertension 16 (33)
Reflux gastro-œsophagien 14 (29)
Hypercholestérolémie 11 (22)
Maladie auto-immune 11 (22)
Trouble thyroïdien 7 (14)
Anémie 1 (2)

a Certains patients ont indiqué plus d'un trouble médical.

Discussion

D'un point de vue clinique, l'étiologie de la forme primaire de la sensation de brûlure en bouche est mal définie. Les options thérapeutiques qui sont généralement envisagées sont donc basées sur les symptômes du patient. En revanche, dans le cas de la forme secondaire où la sensation de brûlure est due à des anomalies cliniques ou à des troubles systémiques ou psychologiques, il faut s'appuyer sur le diagnostic et le traitement de l'état sous-jacent.

La prévalence de la sensation de brûlure en bouche varie de 0,7 % à 5 % de la population totale (incluant les études canadiennes2,10). La variation du taux de prévalence est sans doute attribuable à la méthodologie de l'étude (enquête ou évaluation clinique) et à l'emplacement géographique2,4,19,29. La sensation de brûlure en bouche s'observe principalement chez les femmes âgées d'environ 50 à 70 ans4,30,31 et elle se manifeste habituellement de 3 ans avant à 12 ans après la ménopause4. Cet état est rare chez les moins de 30 ans18,32. Le rapport femmes-hommes déclaré parmi les patients atteints varie de 3:1 à 16:14,6,33-35. L'extrapolation de ces données à la population canadienne permet d'estimer que la sensation de brûlure en bouche pourrait toucher de 250 000 à 1,5 million de Canadiens.

On semble s'entendre de plus en plus sur le fait que la sensation de brûlure en bouche est une douleur neuropathique idiopathique30,36. De récentes données laissent croire à des changements neuropathiques centraux37-40 et périphériques31,41-43. Une atteinte du goût a également été signalée en association avec la sensation de brûlure en bouche, et cette manifestation a été attribuée à une désinhibition de la nociception44. Une théorie étiologique mettant en cause une dysrégulation stéroïdienne chez les patients atteints de cet état a aussi été proposée45.

Il peut arriver que les patients qui consultent, comme ce fut le cas de notre patiente ici, présentent une série précise de caractéristiques cliniques communes aux personnes atteintes de la sensation de brûlure en bouche. Les dentistes doivent être en mesure de reconnaître ces manifestations souvent négligées et mal interprétées. Ce faisant, ils devraient être en mesure d'établir un diagnostic préliminaire. Dans le doute, toutefois, les dentistes devraient diriger ces cas énigmatiques vers des collègues spécialisés en médecine buccale et dans le traitement de la douleur buccofaciale, en raison du large éventail de facteurs buccaux et systémiques qui doivent être évalués. La prise en charge de toute douleur chronique, y compris la sensation de brûlure en bouche, vise à atténuer les symptômes et, idéalement, à résoudre le problème; le processus peut toutefois être complexe. Un article d'accompagnement traite des facteurs à considérer pour la prise en charge de la sensation de brûlure en bouche46.

LES AUTEURS

Le Dr Klasser est professeur agrégé, École de médecine dentaire, Université de l'État de la Louisiane, Nouvelle Orléans (Louisiane).

Le Dr Epstein est professeur au Département de médecine buccale et des sciences diagnostiques, Collège de dentisterie, Université de l'Illinois à Chicago, et directeur du programme interdisciplinaire sur le cancer de la bouche au Collège de médecine, Centre de cancer de Chicago, Chicago (Illinois).

Mme Villines est coordonnatrice de la recherche, Hôpital général Advocate Lutheran, Park Ridge.

Écrire au : Dr Gary D. Klasser, Louisiana State University School of Dentistry, Division of diagnostic sciences, 1100 Florida Ave., New Orleans, LA 70119, USA. Courriel : gklass@lsuhsc.edu.

Les auteurs n'ont aucun intérêt financier déclaré.

Cet article a fait l'objet d'une révision par des pairs.

Références

  1. Woda A, Navez ML, Picard P, Gremeau C, Pichard-Leandri E. A possible therapeutic solution for stomatodynia (burning mouth syndrome). J Orofac Pain. 1998;12(4):272-8.
  2. Grushka M, Epstein JB, Gorsky M. Burning mouth syndrome. Am Fam Physician. 2002;65(4):615-20.
  3. Danhauer SC, Miller CS, Rhodus NL, Carlson CR. Impact of criteria-based diagnosis of burning mouth syndrome on treatment outcome. J Orofac Pain. 2002;16(4):305-11.
  4. Grushka M. Clinical features of burning mouth syndrome. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1987;63(1):30-6.
  5. Gorsky M, Silverman S Jr, Chinn H. Burning mouth syndrome: a review of 98 cases. J Oral Med. 1987;42(1):7-9.
  6. van der Ploeg HM, van der Wal N, Eijkman MA, van der Waal I. Psychological aspects of patients with burning mouth syndrome. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1987;63(6):664-8.
  7. Svensson P, Bjerring P, Arendt-Nielsen L, Kaaber S. Sensory and pain thresholds to orofacial argon laser stimulation in patients with chronic burning mouth syndrome. Clin J Pain. 1993;9(3):207-15.
  8. Grushka M, Katz RL, Sessle BJ. Spontaneous remission in burning mouth syndrome. J Dent Res. 1987;66:274.
  9. Grushka M, Sessle BJ, Miller R. Pain and personality profiles in burning mouth syndrome. Pain. 1987;28(2):155-67.
  10. Grushka M, Sessle BJ. Burning mouth syndrome. Dent Clin North Am. 1991;35(1):171-84.
  11. Drage LA, Rogers RS 3rd. Clinical assessment and outcome in 70 patients with complaints of burning or sore mouth symptoms. Mayo Clin Proc. 1999;74(3):223-8.
  12. Tammiala-Salonen T, Hiidenkari T, Parvinen T. Burning mouth in a Finnish adult population. Community Dent Oral Epidemiol. 1993;21(2):67-71.
  13. Hammaren M, Hugoson A. Clinical psychiatric assessment of patients with burning mouth syndrome resisting oral treatment. Swed Dent J. 1989;13(3):77-88.
  14. Maresky LS, van der Bijl P, Gird I. Burning mouth syndrome. Evaluation of multiple variables among 85 patients. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1993;75(3):303-7.
  15. Nilner K, Nilsson B. Intraoral currents and taste thresholds. Swed Dent J. 1982;6(3):105-13.
  16. Ship JA, Grushka M, Lipton JA, Mott AE, Sessle BJ, Dionne RA. Burning mouth syndrome: an update. J Am Dent Assoc. 1995;126(7):842-53.
  17. Grushka M, Sessle B. Taste dysfunction in burning mouth syndrome. Gerodontics. 1988;4(5):256-8.
  18. Bergdahl M, Bergdahl J. Burning mouth syndrome: prevalence and associated factors. J Oral Pathol Med. 1999;28(8):350-4.
  19. Eguia Del Valle A, Aguirre-Urizar JM, Martinez-Conde R, Echebarria-Goikouria MA, Sagasta-Pujana O. Burning mouth syndrome in the Basque Country: a preliminary study of 30 cases. Med Oral. 2003;8(2):84-90.
  20. Grushka M, Sessle BJ, Howley TP. Psychophysical evidence of taste dysfunction in burning mouth syndrome. Chem Senses. 1986;11(4):485-98.
  21. Netto FO, Diniz IM, Grossmann SM, de Abreu MH, do Carmo MA, Aguiar MC. Risk factors in burning mouth syndrome: a case-control study based on patient records. Clin Oral Investig. 2010 May 4. [Epub ahead of print].
  22. Femiano F, Lanza A, Buonaiuto C, Gombos F, Nunziata M, Cuccurullo L, et al. Burning mouth syndrome and burning mouth in hypothyroidism: proposal for a diagnostic and therapeutic protocol. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 2008;105(1):e22-7.
  23. Soares MS, Chimenos-Kustner E, Subira-Pifarre C, Rodriguez de Rivera-Campillo ME, Lopez-Lopez J. Association of burning mouth syndrome with xerostomia and medicines. Med Oral Patol Oral Cir Bucal. 2005;10(4):301-8.
  24. Salort-Llorca C, Minguez-Serra MP, Silvestre FJ. Drug-induced burning mouth syndrome: a new etiological diagnosis. Med Oral Patol Oral Cir Bucal. 2008;13(3):E167-70.
  25. Brailo V, Vueiaeeviae-Boras V, Alajbeg IZ, Alajbeg I, Lukenda J, Aeurkoviae M. Oral burning symptoms and burning mouth syndrome-significance of different variables in 150 patients. Med Oral Patol Oral Cir Buca.l 2006;11(3):E252-5.
  26. Di Fede O, Di Liberto C, Occhipinti G, Vigneri S, Lo Russo L, Fedele S, and others. Oral manifestations in patients with gastro-oesophageal reflux disease: a single-center case-control study. J Oral Pathol Med. 2008;37(6):336-40 Epub 2008 Feb 15.
  27. Gao J, Chen L, Zhou J, Peng J. A case-control study on etiological factors involved in patients with burning mouth syndrome. J Oral Pathol Med. 2009;38(1):24-8.
  28. Carrington J, Getter L, Brown RS. Diabetic neuropathy masquerading as glossodynia. J Am Dent Assoc. 2001;132(11):1549-51.
  29. Klausner JJ. Epidemiology of chronic facial pain: diagnostic usefulness in patient care. J Am Dent Assoc. 1994;125(12):1604-11.
  30. Zakrzewska JM. The burning mouth syndrome remains an enigma. Pain. 1995;62(3):253-7.
  31. Lauria G, Majorana A, Borgna M, Lombardi R, Penza P, Padovani A, et al. Trigeminal small-fiber sensory neuropathy causes burning mouth syndrome. Pain. 2005;115(3):332-7.
  32. van der Waal I. The burning mouth syndrome. Copenhagen: Munksgaard; 1990. p. 5-90.
  33. Basker RM, Sturdee DW, Davenport JC. Patients with burning mouths. A clinical investigation of causative factors, including the climacteric and diabetes. Br Dent J. 1978;145(1):9-16.
  34. Main DM, Basker RM. Patients complaining of a burning mouth. Further experience in clinical assessment and management. Br Dent J. 1983;154(7):206-11.
  35. Gorsky M, Silverman S Jr, Chinn H. Clinical characteristics and management outcome in the burning mouth syndrome. An open study of 130 patients. Oral Surg Oral Med Oral Pathol. 1991;72(2):192-5.
  36. Patton LL, Siegel MA, Benoliel R, De Laat A. Management of burning mouth syndrome: systematic review and management recommendations. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 2007;103 Suppl:S39 e1-13.
  37. Jaaskelainen SK, Rinne JO, Forssell H, Tenovuo O, Kaasinen V, Sonninen P, et al. Role of the dopaminergic system in chronic pain -- a fluorodopa-PET study. Pain. 2001;90(3):257-60.
  38. Jaaskelainen SK. Clinical neurophysiology and quantitative sensory testing in the investigation of orofacial pain and sensory function. J Orofac Pain. 2004;18(2):85-107.
  39. Hagelberg N, Forssell H, Aalto S, Rinne JO, Scheinin H, Taiminen T, et al. Altered dopamine D2 receptor binding in atypical facial pain. Pain. 2003;106(1-2):43-8.
  40. Forssell H, Jaaskelainen S, Tenovuo O, Hinkka S. Sensory dysfunction in burning mouth syndrome. Pain. 2002;99(1-2):41-7.
  41. Heckmann SM, Heckmann JG, HiIz MJ, Popp M, Marthol H, Neundorfer B, et al. Oral mucosal blood flow in patients with burning mouth syndrome. Pain. 2001;90(3):281-6.
  42. Formaker BK, Mott AE, Frank ME. The effects of topical anesthesia on oral burning in burning mouth syndrome. Ann N Y Acad Sci. 1998;855:776-80.
  43. Nagler RM, Hershkovich O. Sialochemical and gustatory analysis in patients with oral sensory complaints. J Pain. 2004;5(1):56-63.
  44. Grushka M BL. Burning mouth syndrome and oral dysesthesias. Can J Diagnosis. 2000;17(6):99-109.
  45. Woda A, Dao T, Gremeau-Richard C. Steroid dysregulation and stomatodynia (burning mouth syndrome). J Orofac Pain. 2009;23(3):202-10.
  46. Klasser GD, Epstein JB, Villines D. Prise en charge de la sensation de brûlure en bouche. J Can Dent Assoc. 2011;77:b151_f.