Un cas d'améloblastome desmoplastique récurrent dans un délai de 2 mois après le curetage est présenté. Cette tumeur est apparue dans la région prémolaire du maxillaire supérieur gauche avec atteinte du sinus. La patiente de 24 ans a été initialement traitée par curetage avec de grandes marges chirurgicales. Ultérieurement, une maxillectomie partielle a été effectuée et suivie immédiatement d'une greffe d'os iliaque. Le cas a été suivi par une radiographie simple périodique et une tomographie assistée par ordinateur. La présence d'une prémolaire infectée au niveau de la pulpe et l'apparence radiographique atypique ont obscurci la maladie. Le profil biologique de cette tumeur n'est pas entièrement compris en raison du nombre limité de cas signalés et d'un suivi à long terme inadéquat. Un examen de la lésion avec une attention particulière portée à la pathogenèse de la récurrence est discuté.